Treatment of severe neutropenia with high-dose pyridoxine in a patient with chronic graft versus host disease and squamous cell carcinoma: a case report
- 1. Dow University of Health Sciences
- 2. Emory University
Description
The differential diagnosis of neutropenia includes medications, infections, autoimmune diseases, and deficiencies of Vitamin B12 and folate. The association of Vitamin B6 deficiency with severe neutropenia is a rare finding.A 51-year-old Caucasian woman presented with fever and profound neutropenia (48 neutrophils/uL). Her clinical history included non-Hodgkin lymphoma, in remission following treatment with allogeneic bone marrow transplantation, quiescent chronic graft-versus-host disease, and squamous cell carcinoma of the skin metastatic to cervical lymph nodes. Medications included atenolol, topical clobetasol, Ditropan (oxybutynin), prophylactic voriconazole, prophylactic valganciclovir, Soriatane (acitretin), and Carac (fluorouracil) cream. The bone marrow was hypocellular without metastatic cancer or myelodysplasia. Neutropenia did not respond to stopping medications that have been associated with neutropenia (valganciclovir, voriconazole and Soriatane) or treatment with antibiotics or granulocyte colony stimulating factor. Blood tests revealed absence of antineutrophil antibodies, normal folate and B12 levels, moderate zinc deficiency and severe Vitamin B6 deficiency. Replacement therapy with oral Vitamin B6 restored blood vitamin levels to the normal range and corrected the neutropenia. Her cervical adenopathy regressed clinically and became negative on scintography following Vitamin B6 therapy and normalization of the blood neutrophil count.Severe pyridoxine deficiency can lead to neutropenia. Screening for Vitamin B6 deficiency, along with folate and Vitamin B12 levels, is recommended in patients with refractory neutropenia, especially those with possible malabsorption syndromes, or a history of chronic-graft-versus host disease. Severe neutropenia may facilitate progression of squamous cell carcinoma.
Translated Descriptions
Translated Description (Arabic)
يشمل التشخيص التفريقي لقلة العدلات الأدوية والالتهابات وأمراض المناعة الذاتية ونقص فيتامين ب 12 وحمض الفوليك. ارتباط نقص فيتامين ب 6 مع قلة العدلات الشديدة هو اكتشاف نادر. امرأة قوقازية تبلغ من العمر 51 عامًا تعاني من الحمى وقلة العدلات العميقة (48 عدلة/ميكرو لتر). تضمن تاريخها السريري سرطان الغدد الليمفاوية غير هودجكين، في مغفرة بعد العلاج بزرع نخاع العظم الخيفي، ومرض الطعم مقابل المضيف المزمن الهادئ، وسرطان الخلايا الحرشفية في الجلد المنتشر إلى الغدد الليمفاوية العنقية. وشملت الأدوية أتينولول، كلوبيتاسول الموضعي، ديتروبان (أوكسيبوتينين)، فوريكونازول وقائي، فالجانسيكلوفير وقائي، سورياتان (أسيتريتين)، وكاراك (فلورويوراسيل) كريم. كان نخاع العظم ناقص الخلايا بدون سرطان نقيلي أو خلل تنسج نخاعي. لم تستجب قلة العدلات لإيقاف الأدوية التي ارتبطت بقلة العدلات (فالجانسيكلوفير وفوريكونازول وسورياتان) أو العلاج بالمضادات الحيوية أو عامل تحفيز مستعمرة الخلايا الحبيبية. كشفت اختبارات الدم عن عدم وجود أجسام مضادة للعدلات، وحمض الفوليك الطبيعي ومستويات ب 12، ونقص معتدل في الزنك ونقص حاد في فيتامين ب 6. أعاد العلاج البديل بفيتامين ب 6 عن طريق الفم مستويات فيتامين الدم إلى المعدل الطبيعي وصحح قلة العدلات. تراجع اعتلالها الغدي العنقي سريريًا وأصبح سلبيًا في التصوير الوامض بعد العلاج بفيتامين ب 6 وتطبيع عدد العدلات في الدم. يمكن أن يؤدي نقص البيريدوكسين الشديد إلى قلة العدلات. يوصى بإجراء فحص لنقص فيتامين ب 6، إلى جانب مستويات حمض الفوليك وفيتامين ب 12، في المرضى الذين يعانون من قلة العدلات الحرارية، خاصة أولئك الذين يعانون من متلازمات سوء الامتصاص المحتملة، أو لديهم تاريخ من مرض الطعم المزمن مقابل مرض المضيف. قد تسهل قلة العدلات الشديدة تطور سرطان الخلايا الحرشفية.Translated Description (French)
Le diagnostic différentiel de la neutropénie comprend les médicaments, les infections, les maladies auto-immunes et les carences en vitamine B12 et en folate. L'association d'une carence en vitamine B6 avec une neutropénie sévère est une constatation rare. Une femme caucasienne de 51 ans présente de la fièvre et une neutropénie profonde (48 neutrophiles/uL). Ses antécédents cliniques comprenaient un lymphome non hodgkinien, en rémission après un traitement par greffe allogénique de moelle osseuse, une maladie chronique quiescente du greffon contre l'hôte et un carcinome épidermoïde de la peau métastatique aux ganglions lymphatiques cervicaux. Les médicaments comprenaient l'aténolol, le clobétasol topique, le Ditropan (oxybutynine), le voriconazole prophylactique, le valganciclovir prophylactique, le Soriatane (acitrétine) et la crème Carac (fluorouracile). La moelle osseuse était hypocellulaire sans cancer métastatique ni myélodysplasie. La neutropénie n'a pas répondu à l'arrêt des médicaments qui ont été associés à la neutropénie (valganciclovir, voriconazole et soriatane) ou au traitement par antibiotiques ou facteur de stimulation des colonies de granulocytes. Les analyses sanguines ont révélé l'absence d'anticorps anti-nutrophiles, des taux normaux d'acide folique et de vitamine B12, une carence modérée en zinc et une carence sévère en vitamine B6. Le traitement de remplacement par la vitamine B6 par voie orale a rétabli les taux de vitamines dans le sang à la normale et corrigé la neutropénie. Son adénopathie cervicale a régressé cliniquement et est devenue négative à la scintographie à la suite d'un traitement à la vitamine B6 et de la normalisation du nombre de neutrophiles dans le sang. Une carence sévère en pyridoxine peut entraîner une neutropénie. Le dépistage de la carence en vitamine B6, ainsi que des taux d'acide folique et de vitamine B12, est recommandé chez les patients atteints de neutropénie réfractaire, en particulier ceux présentant des syndromes de malabsorption possibles ou des antécédents de maladie chronique du greffon contre l'hôte. La neutropénie sévère peut faciliter la progression du carcinome épidermoïde.Translated Description (Spanish)
El diagnóstico diferencial de la neutropenia incluye medicamentos, infecciones, enfermedades autoinmunes y deficiencias de vitamina B12 y ácido fólico. La asociación de la deficiencia de vitamina B6 con neutropenia grave es un hallazgo raro. Una mujer caucásica de 51 años presentó fiebre y neutropenia profunda (48 neutrófilos/uL). Su historial clínico incluyó linfoma no Hodgkin, en remisión después del tratamiento con trasplante alogénico de médula ósea, enfermedad crónica quiescente de injerto contra huésped y carcinoma de células escamosas de la piel metastásico para los ganglios linfáticos cervicales. Los medicamentos incluyeron atenolol, clobetasol tópico, Ditropan (oxibutinina), voriconazol profiláctico, valganciclovir profiláctico, Soriatane (acitretina) y crema Carac (fluorouracilo). La médula ósea era hipocelular sin cáncer metastásico ni mielodisplasia. La neutropenia no respondió a la interrupción de los medicamentos que se han asociado con neutropenia (valganciclovir, voriconazol y Soriatane) o al tratamiento con antibióticos o factor estimulante de colonias de granulocitos. Los análisis de sangre revelaron ausencia de anticuerpos antineutrófilos, niveles normales de folato y B12, deficiencia moderada de zinc y deficiencia grave de vitamina B6. La terapia de reemplazo con vitamina B6 oral restauró los niveles de vitamina en sangre al rango normal y corrigió la neutropenia. Su adenopatía cervical retrocedió clínicamente y dio negativo en la escintografía después de la terapia con vitamina B6 y la normalización del recuento de neutrófilos en sangre. La deficiencia grave de piridoxina puede provocar neutropenia. Se recomienda la detección de deficiencia de vitamina B6, junto con los niveles de folato y vitamina B12, en pacientes con neutropenia refractaria, especialmente aquellos con posibles síndromes de malabsorción o antecedentes de enfermedad crónica de injerto contra huésped. La neutropenia grave puede facilitar la progresión del carcinoma de células escamosas.Files
1752-1947-5-372.pdf
Files
(452.2 kB)
Name | Size | Download all |
---|---|---|
md5:f38ac2492a6f7c76ff9a9f62e1aed46f
|
452.2 kB | Preview Download |
Additional details
Additional titles
- Translated title (Arabic)
- علاج قلة العدلات الشديدة بجرعة عالية من البيريدوكسين في مريض مصاب بمرض الطعم المزمن مقابل مرض المضيف وسرطان الخلايا الحرشفية: تقرير حالة
- Translated title (French)
- Traitement de la neutropénie sévère avec une forte dose de pyridoxine chez un patient atteint d'une maladie chronique du greffon contre l'hôte et d'un carcinome épidermoïde : un rapport de cas
- Translated title (Spanish)
- Tratamiento de la neutropenia grave con dosis altas de piridoxina en un paciente con enfermedad crónica de injerto contra huésped y carcinoma de células escamosas: informe de un caso
Identifiers
- Other
- https://openalex.org/W2140972000
- DOI
- 10.1186/1752-1947-5-372
References
- https://openalex.org/W1997572385
- https://openalex.org/W2005897844
- https://openalex.org/W2076189818
- https://openalex.org/W2081648506
- https://openalex.org/W2154872776